Incluido en la revista Ocronos. Vol. V. Nº 10–Octubre 2022. Pág. Inicial: Vol. V; nº10: 208
Autor principal (primer firmante): Angie Loaiza
Fecha recepción: 11 de octubre, 2022
Fecha aceptación: 19 de octubre, 2022
Ref.: Ocronos. 2022;5(10) 208
Autoras:
Angie Loaiza 2, Nataly Prado Ordoñez 2, Carina Contreras 2, Carolina Lizarzaburu 2, Alexandra Berrazueta 1.
1 Médico tratante del Servicio de Cirugía Plástica, Reconstructiva y estética del Hospital de Especialidades de las FF. AA N1, Quito.
2 Médico residente del Servicio de Cirugía Plástica, Reconstructiva y estética del Hospital de Especialidades de las FF. AA N1, Quito.
Resumen
Los tumores de las glándulas salivales son poco frecuentes y constituyen el 3% de los tumores de la cabeza y el cuello y menos del 1% de todos los tumores en general. El 80% de las lesiones son benignos siendo el adenoma pleomorfo el tumor más frecuente derivado de los tejidos que forman las glándulas salivales. (1). De los cuales el 85% se encuentra en la parótida, el 8% en glándula submandibular, y el 7% en glándulas menores, la frecuencia es alta en mujeres 2:1, empiezan como nódulos pequeños que aumentan de tamaño (2).
Se presenta el siguiente caso clínico: Paciente femenina de 27 años sin antecedentes patológicos relevantes que presenta tumor en paladar blando lado derecho de 1 año de evolución con crecimiento progresivo más presencia de dolor a la palpación, que se exacerbó al momento de la gestación, por lo que se realizó exámenes de imagen y toma de biopsia con lo que se diagnosticó Adenoma Pleomorfo.
Durante el procedimiento quirúrgico se realizó exéresis de la lesión con resultado patológico de bordes libres y se optó por reconstrucción con colgajos de buccinador siendo una alternativa válida para la reconstrucción de defectos intraorales de tamaño moderado ya que se caracteriza por una buena plegabilidad, excelente color y textura, además de una mínima morbilidad de la zona donante. La proximidad del colgajo del miomúsculo buccinador a la gran mayoría de defectos de la cavidad oral y su aceptable espesor hace del mismo una opción reconstructiva eficaz (3)
En el control postquirúrgico luego de 7 días se evidencia colgajos de buccinador vitales con presencia de suturas. Después de 4 meses de seguimiento se indica alta médica por adecuada evolución y colgajos 100% vitales.
Palabras clave: Adenoma pleomorfo, colgajo, paladar.
Abstract
Salivary gland tumors are rare, accounting for 3% of head and neck tumors and less than 1% of all tumors overall. 80% of lesions are benign, with pleomorphic adenoma being the most frequent tumor derived from the tissues that form the salivary glands. Of which 85% are found in the parotid gland, 8% in the submandibular gland, and 7% in minor glands, the frequency is high in women 2:1, they start as small nodules that increase in size.
The following clinical case is presented: A 27-year-old female patient with no relevant pathological history presented with a tumor on the right side of the soft palate of 1 year of evolution with progressive growth plus the presence of pain on palpation, which was exacerbated at the time of pregnancy, for which imaging tests were performed. and taking a biopsy with what was diagnosed Pleomorphic Adenoma.
During the surgical procedure, exceresis of the lesion was performed with a pathological result of free edges and reconstruction with buccinator flaps was chosen, being a valid alternative for the reconstruction of intraoral defects of moderate size since it is characterized by good foldability, excellent color and texture, in addition to minimal morbidity in the donor area.
The proximity of the buccinator muscle flap to the vast majority of defects in the oral cavity and its acceptable thickness make it an effective reconstructive option.
In the postoperative control after 7 days, vital buccinator flaps with the presence of sutures are evident. After 4 months of follow-up, medical discharge is indicated due to adequate evolution and 100% vital flaps.
Introducción
Los tumores de las glándulas salivales son poco frecuentes y constituyen el 3% de los tumores de la cabeza y el cuello, constituyendo menos del 1% de todos los tumores en general. El 80% de las lesiones son benignos destacando los adenomas pleomórficos, en cambio los tumores malignos son raros y constituyen el 5% de los canceres de cabeza y cuello; y menos del 0.5% de canceres en general (1). La transformación maligna de un adenoma pleomórfico es rara y solo se observa en un 1.5% de los casos diagnosticados. Esta tendencia a malignizarse aumenta con el tiempo a razón de 0.8% por año (4).
La prevalencia de tumores de orofaringe se ha ido incrementando debido a las infecciones por VPH (virus papiloma humano), en fase de inicio son poco sintomáticos y en el 50% de los casos es necesaria la cirugía de reconstrucción. (5). Además, estudios moleculares han demostrado alteraciones en los protooncogenes p14 y p16, así como dos genes supresores en el cromosoma 9p21. (4)
La incidencia de tumores de las glándulas salivales es de 2.5 a 4 casos por cada 100.000 habitantes. El 80% son tumores parotídeos, el 10% de la glándula submandibular, el 10% de las glándulas submandibulares menores, y menos del 1% de la glándula sublingual. (1). Afectan principalmente a los pacientes de la cuarta a la sexta década de vida con una ligera predilección por el sexo femenino. El paladar es considerado como el sitio intraoral más común (68.8%), seguido por el labio superior (10.1%), y el carillo en un (5.5%) (2).
Los adenomas pleomórficos son tumores benignos mixtos donde las células mioepiteliales son las causantes de la diversidad morfológica en la estructura microscópica del tumor. El tejido tumoral puede presentar metaplasia mesenquimal (2). Se presenta clínicamente como una masa de crecimiento, lento, indoloro, bien delimitado, indurada la palpación, libremente desplazable, no se adhiere a planos profundos, cuyo tamaño oscila entre 2-6cm (2). En algunos casos en la exploración quirúrgica, puede existir una delgada capsula que lo separa de la glándula normal y desplaza el nervio facial sin invadirlo. (4). Los síntomas dependen de la localización del tumor y estos son: disfagia, disnea, ronquera, dificultad para masticar y epistaxis, generalmente se presenta como una sola masa unilateral, pero se han descrito que se evidencia bilateralmente (2).
El diagnóstico se basa en la relación de los hallazgos clínicos, exámenes de imagen como tomografía axial computarizada y la resonancia magnética que evalúan el tumor y su extensión de la lesión y concluyente el resultado patológico de la biopsia incisional o la biopsia con aguja fina (2). El diagnóstico diferencial debe incluir adenoma de células basales, el carcinoma mucoepidermoide, adenocarcinoma y linfoma.
El tratamiento de los adenomas pleomorfos depende de la localización y puede ir desde una parotidectomía superficial o total con preservación del nervio facial o escisión local amplia para una glándula salival menor, como se expone en el presente caso. La enucleación simple de estos tumores es lo que se cree que ha dado lugar a altas tasas de recurrencia local y debe de ser evitado. El rompimiento de la capsula también se cree que aumenta el riesgo de recurrencia, por lo que la disección meticulosa es necesaria (2).
El tratamiento debe continuar con la radioterapia postoperatoria lo cual permitiría reducir las tasas de recurrencia sobre todo en aquellos casos en los que el tumor afecta el espacio parafaríngeo, y no es posible la resección completa. (6).
Existen varias opciones de tratamiento quirúrgico en la cual la exéresis del tumor con márgenes de seguridad es ideal para evitar recurrencia, para cubrir el defecto se pueden utilizar colgajos teniendo en cuenta cualidades importantes como: la longitud, textura, grosor del pedículo y capacidad de rotación sobre los ejes sin producirse isquemia o congestión venosa. La reconstrucción busca mejorar y preservar la calidad de vida, fonación y deglución de los pacientes. (7).
Para reconstrucción del paladar generalmente se indica colgajos FAAM (Miomucoso) de pedículo superior, aunque para defectos muy posteriores se opta por colgajos de pedículo superior o inferior (8). El colgajo miomucoso del buccinador constituye una alternativa válida para la reconstrucción de defectos intraorales de tamaño moderado. Se caracteriza por una buena rotación, excelente color, textura y mínima morbilidad de la zona donante. La proximidad del colgajo permite alcanzar a cubrir defectos de la cavidad oral siendo
una opción reconstructiva eficaz, sobre todo en aquellos pacientes en los que el tamaño del defecto y/o la existencia de patología asociada desaconsejan el uso de otros colgajos. (3)
Caso clínico
Paciente femenina de 27 años sin antecedentes de importancia, acude a servicio de oncología por presencia de tumoración en paladar blando (Figura 1) como hallazgo incidental de 1 año de evolución con crecimiento progresivo que aumento durante la gestación acude en periodo de lactancia. Tumoración causa dolor local a la palpación, adenopatías loco-regionales e ipsilaterales.
Figura 1. Tumoración en paladar Blando.
Al examen físico se observa lesión tumoral de aproximadamente 2 x 1.5cm de diámetro, bilobulada, dura, eje mayor longitudinal localizada en paladar blando cerca de 1/3 anterior impronta con paladar duro y hacia línea media con mucosa eritematosa (Figura 1). En cuello tiroides 0A, se palpa adenopatías loco- regionales en límite entre nivel I y II de lado derecho.
En estudio tomográfico de cuello indica que “MÚLTIPLES ADENOPATÍAS CON ENGROSAMIENTO CORTICAL LOCALIZADOS EN TODOS LOS SEGMENTOS Y NIVELES DEL CUELLO; LOS DE MAYOR TAMAÑO A NIVEL SUBMENTONIANOS 1B DE 12 MM Y NIVEL 2A Y 2B DE 16 X 14 MM Y 13 X 14 MM. EXISTE A NIVEL DE PALADAR BLANDO IMAGEN HIPODENSA REDONDEADA MAL DEFINIDA QUE
MIDE 15 X 8 X 7 MM impresiona neoplasia de orofaringe”. La Resonancia magnética de cuello reporta: “Lesión nodular heterogénea, que ocupa principalmente el paladar blando derecho y mide 3,2 x 1,9 x 1,9 cm (AP x T x CC). Adenopatías en los grupos ganglionares IB, IIA y IIB. Tac de tórax sin alteraciones aparentes”.
Por parte de Cirugía oncológica se realiza biopsia de lesión en paladar reportando: LESIÓN COMPATIBLE CON ADENOMA PLEOMORFO y genotipificación para HPV negativo.
Se realiza procedimiento quirúrgico por el servicio de Cirugía oncológica resección del tumor con márgenes de seguridad 0.5 cm que involucra mucosa y submucosa muscular del velo del paladar (Figura 2), con estudio transoperatorio de biopsia con confirmación de bordes libres de tumoración en dos tiempos (Figura 4).
Figura 2.- marcación de adenoma pleomorfo, identificación de conducto de Stenon y marcación de ubicación nervio facial (ramas bucales superior e inferior)
Figura 3.- Resección del adenoma pleomorfo
Figura 4.- Aspecto microscópico del adenoma pleomorfo. Presenta una mezcla de células epiteliales y estromales, proliferación de células de características ductales.
Figura 5.- Aspecto microscópico transoperatorio, células pleomorfas anidadas características del adenoma.
Por parte de cirugía plástica se realizó reconstrucción del defecto con doble colgajo FAMM (Músculo mucoso de Arteria facial) de buccinador con pedículo posterior, preservando el conducto de stenon. Control posquirúrgico a los 7 días colgajos de buccinador vitales con presencia de suturas (Figura 6).
Figura 6.- Colgajos vitales.
Por parte de nutrición recibió alimentación enteral (hipocalórica con glucerna) en infusión continua por sonda nasogástrica por 4 días posteriores a la cirugía. Además, se realiza interconsulta a ginecología para supresión de lactancia materna indicando tratamiento con cabergolina 1 tableta cada semana durante 2 meses.
A las 2 semanas del alta se realiza cierre de herida dehiscente con buena evolución con cierre completo y 100% colgajo vital. A los 4 meses de la resolución quirúrgica y reconstrucción del paladar, se decide el alta con adecuada evolución y colgajos 100% vitales (Figura 7).
Figura 7. Aspecto final de reconstrucción del paladar con colgajos de buccinador totalmente integrado
Discusión
Clínicamente el adenoma pleomorfo no presenta dolor, es de crecimiento lento y aparece como un nódulo único. En el caso la paciente presentó dolor regional, masa única, y ganglios loco regionales positivos. (6). Generalmente los tumores de paladar suelen ser de tardío diagnostico por ser asintomáticos. (5). Sin embargo, la incidencia de tumores de algunos tipos de cáncer de cabeza y cuello pueden aumentar durante el embarazo debido a la influencia de las hormonas en esa etapa, pero esta circunstancia aún no ha sido probada. Según Palluch et al refieren que puede haber una asociación entre la progesterona y la estimulación en el crecimiento rápido del adenoma pleomorfo e incluso puede que esté relacionado con otros factores de crecimiento u hormonas de otro tipo que intervienen en diferentes etapas del embarazo, pero esta teoría no pudo ser totalmente comprobada en este caso debido a que la paciente no acudió durante esta etapa sino durante el periodo de lactancia. (9)
Los estudios de imagen como la ecografía, la TAC o la RMN pueden ser usados dependiendo del sitio y tamaño del tumor. La TAC y la RMN permiten valorar el tamaño, localización y extensión del tumor. La TAC es superior que la RMN para valorar estructuras óseas, cavidad nasal o seno maxilar (10), Intraoral Pleomorphic Adenoma in Young Patients
En cuanto a los tratamientos de elección en los tumores de paladar ha sido la radioterapia sola o combinada con quimioterapia (5). Sin embargo, el tratamiento quirúrgico constituye una excelente opción ya que disminuye la morbilidad- mortalidad. En este caso se realizaron imágenes de diagnóstico para establecer la localización exacta del tumor y orientar el abordaje quirúrgico debido a que la potencial transformación maligna con el paso del tiempo del adenoma pleomorfo es de 6% hasta el 10%. (6). Dentro del procedimiento quirúrgico se realizó la resección del tumor con biopsia transquirúrgica confirmando bordes libres lo que disminuye la transformación maligna. El componente histopatológico el adenoma pleomorfo se define por proliferación de células ductales y mioepiteliales coincidiendo con el análisis de patología de la muestra obtenida.
La reconstrucción tras la resección tumoral es compleja debido al área tridimensional y de particulares características, la escala de reconstrucción nos permite ir desde cierre directo del defecto hasta el uso de colgajos libres microquirúrgicos, siendo en la mayoría de los casos el tratamiento mediante colgajos locales con la finalidad de obtener los mejores resultados funcionales que permiten al paciente mantener su calidad de vida (7). Y la prioridad de la corrección de los defectos debe ser funcional.
Existen en la literatura varias opciones de reconstrucción y colgajos entre ellos tenemos el colgajo miomucoso de arteria facial (FAMM), que permiten el cierre de defectos pequeños y medianos y un cierre fácil de la zona donante. Sin embargo, en defectos mayores del 50% existen colgajos como: miomucoso infrahioideo, colgajo del músculo temporal, y colgajos en islas, usados en reconstrucción total de paladar. (5).
En 1989 Bozzola y cols., describieron la arteria bucal (AB) como el principal pedículo para el músculo del buccinador siendo un colgajo miomucoso con pedículo conocido utilizado para reconstrucción de defectos pequeños y moderados en la cavidad bucal (11). Los estudios más recientes refieren que la arteria facial es la principal responsable de la irrigación del músculo (12), además de la arteria bucal, y alveolar posterosuperior, las cuales forman un gran plexo vascular, localizado en la cara lateral del músculo y en el interior de sus fibras (13).
El colgajo miomucoso de buccinador constituye es una de las mejores opciones en la reconstrucción de los defectos de tamaño medio del área maxilofacial, debido a su gran versatilidad para cobertura de la gran mayoría de los defectos, adecuada longitud del pedículo y proveer un tejido mucoso (14). Se adapta adecuadamente a la reconstrucción de defectos de tejidos blandos de la cavidad oral, orofaringe y tabique nasal. El colgajo tiene un grosor aproximado de 5 mm, que abarca mucosa bucal, submucosa y músculo buccinador, con los vasos nutricios y el plexo vascular (13). Existen algunas variedades de acuerdo a la individualidad de cada caso, dentro de los cuales se encuentran: colgajo de buccinador de base posterior, de pase anterior y de base superior. Nos enfocaremos en el de base posterior que es el utilizado en el caso clínico.
El colgajo de buccinador de base posterior: se utiliza para reconstruir defectos de la orofaringe (paladar blando, base de lengua y fosa amigdalina), parte lateral de suelo de boca y parte lateral de lengua. Su base es posterior, y su irrigación está a cargo de la arteria bucal y del plexo venoso bucal (Figura 8).
Figura 8.- Vascularización del colgajo de buccinador de base superior (13).
Uno de los problemas que presenta dicho colgajo es la dificultad para llevarlo a la región palatina, lingual, o al suelo de boca con el riesgo de traumatizar el pedículo (14).
Conclusiones
El adenoma pleomorfo es el tumor benigno más frecuente que aparece en glándula salivales mayores entre un 40-70%, siendo más prevalente entre los 40 y 60 años y en mujeres, la paciente de este caso era femenina de 27 años de edad presentando la masa tumoral pleomórfica a nivel de paladar blando. En el 50% de los casos que afecta a las glándulas salivares menores está comprometido el paladar.
En el caso que presentamos se optó por la reconstrucción con colgajos del buccinador de lado derecho e izquierdo con pedículo posterior por lo que el arco de rotación fue amplio permitiendo el cierre del defecto, brindando una mucosa intacta y suficiente masa muscular (11).
Dentro de las ventajas del colgajo miomucoso del buccinador es que tiene buena plegabilidad, excelente color y textura además de una mínima morbilidad de la zona donante. Se puede utilizar en diferentes defectos de la cavidad oral lo que denota la versatilidad de este. Es una buena alternativa para la reconstrucción de defectos de tamaño moderado en el área maxilofacial. Su anatomía vascular es predecible y su abundante aporte vascular asegura la viabilidad de este. (3). Las complicaciones más frecuentes que se han evidenciado en casos clínicos reportados son la dehiscencia de la sutura que en algunos casos fueron parciales y en otro requirió reintervención quirúrgica. (3). Es importante recalcar que no hubo complicaciones en nuestro caso y fue satisfactorio el resultado final del mismo.
Se recomienda seguimiento a mujeres embarazadas que presenten tumores pleomórficos diagnosticadas en esta etapa para así obtener datos entre relación hormonal y el crecimiento rápido de los tumores de cabeza y cuello. Y obtener mayor fiabilidad para estudios futuros.
Conflicto de intereses
Los autores declaramos no tener ningún conflicto de interés personal, financiero, intelectual, económico y de interés corporativo.
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